Qual o seu diagnóstico?
Caso para diagnóstico. Lesões nodulares ulceradas, disseminadas
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O campo inteiro é preenchido por cabelos translúcidos e deformáveis encurvados (setas amarelas), e cabelos em código Morse mostrando faixas brancas horizontais salteadas. Além disso, vasos puntiformes (círculo verde) e telangiectasias dispersas (setas verdes) foram observados. As manchas vermelhas maiores representam crostas de sangue ressecadas induzidas por escoriação. (Dermlite 4,<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>20×).</p>" ] ] ] "autores" => array:1 [ 0 => array:2 [ "autoresLista" => "Sidharth Sonthalia, Balachandra S. Ankad, Mohamad Goldust, Abhijeet Kumar Jha" "autores" => array:4 [ 0 => array:2 [ "nombre" => "Sidharth" "apellidos" => "Sonthalia" ] 1 => array:2 [ "nombre" => "Balachandra S." 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Apresentava exames laboratoriais externos com plaquetopenia e anemia e anatomatopatológico sugerindo farmacodermia. Ao exame físico, apresentava múltiplas lesões papulonodulares violáceas por vezes com ulcerações e crostas em extremidades e manchas eritematosas rendilhadas em abdome (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 e 2</a>). Realizou‐se biópsia cutânea. O exame anatomopatológico evidenciou infiltrado histiocítico em derme papilar e reticular, formando agregados de células de tamanho intermediário, com citoplasma claro e abundante, núcleos por vezes clivados e com pseudofendas (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>). A imuno‐histoquímica demonstrou imunorreatividade para S100, CD1a e langerina, sugerindo, em conjunto com anatomopatológico e história clínica, histiocitose de células de Langerhans (HCL) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0020">fig. 4</a>). A paciente iniciou quimioterapia sistêmica com vimblastina associada à prednisona. Devido à pouca resposta após três ciclos, o tratamento foi substituído por citarabina. A paciente evoluiu com quadro de insuficiência respiratória aguda por provável sepse de foco pulmonar, vindo a óbito.</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0020">Discussão</span><p id="par0010" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A HCL é uma doença rara e heterogênea. Com a recente descoberta da mutação BRAF‐V600E em uma alta prevalência das HCL (50%?60%), a doença foi reconhecida como neoplásica com marcada inflamação.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">1,2</span></a> Alguns estudos atuais sugerem uma correlação clínica entre a presença da mutação e a recorrência e gravidade da doença.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a> Há uma divisão atual em HCL localizada e disseminada. As manifestações clínicas variam muito devido às diferenças entre a idade de início, a taxa de proliferação das células de Langerhans e os tecidos e órgãos envolvidos. O envolvimento ósseo é a forma de apresentação mais comum, tanto no adulto quanto na criança. As erupções cutâneas dessa doença no adulto podem simular outras dermatoses comuns como dermatite seborreia e eczema atópico.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4,5</span></a> No caso em questão, as lesões eritematosas disseminadas difusas suscitaram inicialmente um diagnóstico clínico de farmacodermia. As lesões cutâneas estão em 40% dos casos associadas à doença multissistêmica; assim, sua presença deve motivar investigação de outros órgãos envolvidos.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> O diagnóstico requer alto grau de suspeição e depende dos achados clínicos e radiológicos associados à histopatologia e à imuno‐histoquímica.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a> O padrão‐ouro é a presença da partícula de Birbeck, grânulos presentes no citoplasma das células de Langerhans, na microscopia eletrônica. A principal manifestação imuno‐histoquímica é a presença das proteínas S‐100 e CD1a(+).<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0070"><span class="elsevierStyleSup">6,7</span></a> O tratamento deve ser individualizado, considerando os órgãos afetados, a extensão da doença e a faixa etária acometida.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0075"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a> Na doença localizada, como opções terapêuticas estão cirurgia, corticoterapia intralesional, radioterapia local. Quando há doença multissistêmica ou envolvimento de órgãos de risco (baço, fígado, medula óssea e pulmão), está indicada quimioterapia (vimblastina e prednisolona, citarabina, entre outros).<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2,6</span></a> Inibidores de BRAF como vemurafenibe são novas opções terapêuticas.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> Apesar da melhora na sobrevida devido à terapia, a morbidade continua alta para pacientes com HCL, e sequelas permanentes são observadas em cerca de 20%?30% dos pacientes.<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">8</span></a> É necessário concentrar o tratamento dessa condição em centros especializados, pois o tratamento deve ser multidisciplinar.<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">3,7</span></a></p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0025">Suporte financeiro</span><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Contribuição dos autores</span><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Paulo Henrique Teixeira Martins: Análise estatística; aprovação da versão final do manuscrito; concepção e planejamento do estudo; elaboração e redação do manuscrito; obtenção, análise e interpretação dos dados; participação efetiva na orientação da pesquisa; participação intelectual em conduta propedêutica e/ou terapêutica de casos estudados; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Gabriela Dallagnese: Elaboração e redação do manuscrito; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Laura Luzzatto: Participação efetiva na orientação da pesquisa.</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Manuela Lima Dantas: Elaboração e redação do manuscrito; revisão crítica da literatura; revisão crítica do manuscrito.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Conflito de interesses</span><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nenhum.</p></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:9 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres1281428" "titulo" => "Resumo" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec1184585" "titulo" => "Palavras‐chave" ] 2 => array:2 [ "identificador" => "sec0005" "titulo" => "Relato do caso" ] 3 => array:2 [ "identificador" => "sec0010" "titulo" => "Discussão" ] 4 => array:2 [ "identificador" => "sec0015" "titulo" => "Suporte financeiro" ] 5 => array:2 [ "identificador" => "sec0020" "titulo" => "Contribuição dos autores" ] 6 => array:2 [ "identificador" => "sec0025" "titulo" => "Conflito de interesses" ] 7 => array:2 [ "identificador" => "xack440331" "titulo" => "Agradecimentos" ] 8 => array:1 [ "titulo" => "Referências" ] ] ] "pdfFichero" => "main.pdf" "tienePdf" => true "fechaRecibido" => "2018-08-21" "fechaAceptado" => "2018-11-15" "PalabrasClave" => array:1 [ "pt" => array:1 [ 0 => array:4 [ "clase" => "keyword" "titulo" => "Palavras‐chave" "identificador" => "xpalclavsec1184585" "palabras" => array:3 [ 0 => "Inflamação" 1 => "Histiocitose" 2 => "Neoplasias" ] ] ] ] "tieneResumen" => true "resumen" => array:1 [ "pt" => array:2 [ "titulo" => "Resumo" "resumen" => "<span id="abst0005" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0005" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">A histiocitose de células de Langerhans é uma doença proliferativa clonal rara, caracterizada pela infiltração de um ou de múltiplos órgãos por histiócitos. Devido à diversidade de sinais e sintomas, o diagnóstico dessa doença é, muitas vezes, tardio. A incidência estimada em adultos é de um a dois casos por milhão, mas provavelmente a doença é subdiagnosticada nessa população. Apresentamos um caso de histiocitose de células de Langerhans disseminada. Destacamos aspectos mais característicos dessa doença rara e heterogênea que, comumente, apresenta‐se como um diagnóstico clínico desafiador.</p></span>" ] ] "NotaPie" => array:2 [ 0 => array:2 [ "etiqueta" => "☆" "nota" => "<p class="elsevierStyleNotepara" id="npar0005">Como citar este artigo: Martins PH, Dantas ML, Dallagnese G, Luzzatto L. Case for diagnosis. Diffuse ulcerated nodular lesions. 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Article information
ISSN: 26662752Original language: Portuguese
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